Direccion de contacto Carrasco Juan JL. Departamento de Anatomía Patológica. Facultad de Medicina. Universidad de La Laguna. Campus de Ofra s/n. 38071. La Laguna. Tenerife. Islas Canarias. España.
Tfno: +34-922319331. Fax: +34-922319279. E-mail: jcarraju@ull.es
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Un raro caso de colecistitis asociada con tejido pancreático heterotópico en la vesícula biliar
Jose Luis Carrasco Juan[1], Hugo Alvarez-Argüelles Cabrera[2], Oscar León Javer[3], Mª Eugenia Abad Collazo[4], Natalia Storti[4], Antonio Perera Molinero[2], Lucio Díaz-Flores[2]
(1) Departamento de Anatomía Patológica, Facultad de Medicina, Universidad de La Laguna y Laboratorio Dr. González Santiago. Tenerife ESPAÑA (2) Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Universitario de Canarias. Tenerife ESPAÑA (3) Servicio de Cirugía. Hospital Santa Catalina. Las Palmas de Gran Canaria ESPAÑA (4) Laboratorio Dr. González Santiago. Tenerife ESPAÑA
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Resumen
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Presentamos el caso de un paciente varón de 57 años de edad con
clínica de colecistitis aguda. El estudio ecográfico demostró imagen ecogénica
adherida a la pared vesicular, que se relacionó con un posible pólipo o cálculo
de colesterol. Tras control clínico de las diversas patologías que sufría el
paciente, se efectuó una colecistectomía programada, en la que no se
encontraron cálculos biliares. El examen patológico reveló la existencia de un
nódulo intramural en el cuello vesicular (12 mm), que microscópicamente
consistía en acinos, conductos e islotes celulares de tejido pancreático
aberrante, así como una colecistitis crónica xantogranulomatosa. La presencia
de heterotopia pancreática (HP) en la vesícula biliar es muy poco común, y aún
es más raro que origine síntomas. Sin embargo, el presente caso indica que,
aunque infrecuente, se debe pensar en la existencia de HP en aquellos pacientes
que presentan enfermedad vesicular sintomática sin cualquier otra patología
asociada, antes de etiquetar finalmente el cuadro como idiopático o
inespecífico.
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Introduccion
El término heterotopia pancreática (HP), hace referencia a la presencia de tejido pancreático fuera de su localización habitual, sin presentar continuidad anatómica o vascular con el propio páncreas. Se trata de un hallazgo relativamente frecuente (en un 0,5-13,7% de las autopsias y en un 0,2% de las laparotomías) (1), cuya localización habitual (85-90% de los casos) es en estómago, duodeno, yeyuno proximal y, en divertículos de Meckel (2-3). Por el contrario, la HP en la pared de la vesícula biliar constituye un hallazgo inusual, que fue descrito por primera vez por Otsckin, en 1916 (4). Al igual que en otras localizaciones, la mayoría de casos descritos de HP en vesícula biliar han sido hallazgos patológicos accidentales, sin repercusiones clínicas. No obstante, en ocasiones ha sido descrita asociada a enfermedad vesicular sintomática (1, 5-10). Nosotros aportamos un nuevo caso de HP, localizada en el cuello de la vesícula biliar y asociada con un cuadro clínico de colecistitis.
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Material y Métodos
Paciente varón de 57 años de edad, que en septiembre de 2006 acude a urgencias por dolor abdominal intenso en hipocondrio derecho, distensión abdominal, náuseas sin vómitos, estreñimiento y fiebre. Antecedentes personales: hipercolesterolemia, prostatitis crónica y dos intervenciones quirúrgicas (desprendimiento de retina y pólipo laríngeo). Exploración física y pruebas complementarias: To 36,5oC. TA 110/70. FC 146 lpm. Sat O2 98%. Glucemia: 258. Piel normohidratada y normocoloreada. AC: taquiarrítmico. AP: normal. Abdomen: timpanizado y distendido, doloroso a la palpación superficial y profunda, de forma difusa. Murphy ++. EKG: FA con RVM a 146 lpm. Rx tórax: sobreelevación diafragmática izquierda. ECO abdomen: colecistitis aguda con líquido perivesicular e imagen ecogénica adherida a pared, que sugiere pólipo o cálculo de colesterol (fig. 1). ECO Cardio: miocardiopatía dilatada, disfunción VI moderada (FE 44%), insuficiencia mitral leve y crecimiento biauricular. Analítica en sangre: leucos 17.250 (83% neutrófilos); glucemia 236; Ca 10,7; bilirrubina total 15; GGT 134; PCR 41,6. Analítica de orina: proteínas +; glucosa +; leucos 1-3/C. Juicio diagnóstico: colecistitis aguda, diabetes mellitus tipo 2, insuficiencia cardíaca-miocardiopatía dilatada, fibrilación auricular y síndrome metabólico (dislipemia, diabetes y obesidad). Tras tratamiento, con evolución relativamente tórpida, el paciente es dado de alta y cuatro meses más tarde reingresa para colecistectomía programada, que resulta dificultosa por el síndrome adherencial pero que se efectúa sin complicaciones, no encontrándose cálculos biliares.
Macroscópicamente la vesícula biliar mide 7 x 3 cm en sus ejes mayores. A su apertura no se obervan cálculos, la pared está engrosada y la mucosa es inexistente en extensas áreas, o con coloración pardusca y pérdida de su dibujo reticular habitual en zonas conservadas. En la región del cuello vesicular-conducto cístico, existe lesión nodular intramural, externa con respecto a la capa muscular propia, que mide 1,2 x 1,1 x 0,7 cm y al corte es sólida, de consistencia moderada, coloración blanco amarillenta y apariencia lobulada (fig. 2).
fiogf49gjkf0dLesión ecogénica adherida a la pared vesicular (flecha), que sugiere pólipo o cálculo de colesterol.">
Figura 1 - fiogf49gjkf0d Lesión ecogénica adherida a la pared vesicular (flecha), que sugiere pólipo o cálculo de colesterol.
fiogf49gjkf0dImagen macroscópica de la lesión nodular intramural (flecha), externa a la capa muscular propia, sólida, de color blanquecino amarillento y de aspecto lobulado.">
Figura 2 - fiogf49gjkf0d Imagen macroscópica de la lesión nodular intramural (flecha), externa a la capa muscular propia, sólida, de color blanquecino amarillento y de aspecto lobulado.
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Resultados
Al microscopio óptico, la lesión nodular está situada por fuera de la capa muscular propia, rodeada por tejidos fibroconectivo y adiposo, aunque no encapsulada, y está constituida por lobulillos separados por tabiques conjuntivos. En la vecindad se distinguen conductos excretores de diverso calibre, a veces dilatados y/o con roturas de su pared, no demostrándose su conexión directa con la luz vesicular (fig. 3). A mayores aumentos los lobulillos aparecen constituidos por tejido pancreático, incluyendo acinos glandulares, conductos de drenaje e islotes celulares (fig. 4). Con técnicas inmunohistoquímicas se demuestra positividad de las células de los islotes para cromogranina A, enolasa neurono-específica y sinaptofisina, y se resalta la trama de conductos intercalares mediante citoqueratina AE1-AE-3 (fig. 5). Existe infiltrado inflamatorio crónico intersticial y septal, la luz de los conductos aparece con frecuencia ocupada por detritus y macrófagos conteniendo material denso amarillento, y con cierta frecuencia las células acinares y de conductos intercalares exhiben atipia y actividad mitótica reactivas (fig. 6). Además, se observa necrosis grasa en el tejido adiposo circundante, fibrosis, así como abundantes histiocitos xantomatosos o con pigmento ceroide, dispersos y en agregados granulomatosos (fig. 7). Hechos similares, aunque de menor intensidad, se aprecian también en cortes del cuerpo vesicular. Con estos hallazgos se emitió un diagnóstico de colecistitis crónica xantogranulomatosa asociada a heterotopia pancreática.
fiogf49gjkf0dReconstrucción panorámica digital de la lesión, con tinción de HE. Presencia de conductos excretores alterados, en porción inferior derecha de la imagen.">
Figura 3 - fiogf49gjkf0d Reconstrucción panorámica digital de la lesión, con tinción de HE. Presencia de conductos excretores alterados, en porción inferior derecha de la imagen.
fiogf49gjkf0dSe observan lobulillos pancreáticos con sus componentes habituales: conductos, acinos exocrinos e islotes endocrinos (HE, x100).">
Figura 4 - fiogf49gjkf0d Se observan lobulillos pancreáticos con sus componentes habituales: conductos, acinos exocrinos e islotes endocrinos (HE, x100).
fiogf49gjkf0dInmunotinción positiva de los islotes endocrinos para Cromogranina A (a), enolasa neurono-específica (b) y sinaptofisina (c), y de los conductos intercalares para citoqueratina AE1-AE3 (d) (PAP, x40).">
Figura 5 - fiogf49gjkf0d Inmunotinción positiva de los islotes endocrinos para Cromogranina A (a), enolasa neurono-específica (b) y sinaptofisina (c), y de los conductos intercalares para citoqueratina AE1-AE3 (d) (PAP, x40).
fiogf49gjkf0dInfiltrado crónico intersticial y periductal, y acúmulos luminales de secreción espesa e histiocitos (a) (HE, x400). Atipia y actividad mitótica reactivas, en células acinares y de conductos intercalares (b, c y d) (HE, x1000).">
Figura 6 - fiogf49gjkf0d Infiltrado crónico intersticial y periductal, y acúmulos luminales de secreción espesa e histiocitos (a) (HE, x400). Atipia y actividad mitótica reactivas, en células acinares y de conductos intercalares (b, c y d) (HE, x1000).
fiogf49gjkf0dNecrosis grasa, infiltrado inflamatorio crónico y xantogranulomatoso (a) (HE, x100), así como conductos excretores desestructurados (b) (HE, x40).">
Figura 7 - fiogf49gjkf0d Necrosis grasa, infiltrado inflamatorio crónico y xantogranulomatoso (a) (HE, x100), así como conductos excretores desestructurados (b) (HE, x40).
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Discusión
La HP en vesícula biliar es muy poco frecuente, ya que desde su primera publicación ha sido descrita en un total de treinta casos (5,11), con una mayor incidencia en pacientes femeninos entre los 40 y 50 años de edad, y con una localización preferente en el cuello vesicular (12). La mayoría de los casos han sido hallazgos incidentales durante el estudio patológico, sin relación con el cuadro clínico del paciente. Sin embargo, ocasionalmente puede asociarse con síntomas y hallazgos clínicos, que en cuatro casos (incluido el presente) han sido propios de colecistitis con colelitiasis (5-7), en un paciente hubo perforación de la vesícula biliar con peritonitis (8), otro caso (localizada en el conducto cístico) se asoció con hidropesía vesicular y pancreatitis crónica del tejido ectópico (1), y dos pacientes presentaron un cuadro clínico de pancreatitis aguda, relacionado con inflamación aguda del páncreas aberrante y necrosis grasa de la pared vesicular (9-10). La HP, especialmente si está en el cuello vesicular, puede comportarse como un cálculo que dificulta el flujo biliar normal, sumándose los fenómenos inflamatorios relacionados con la propia actividad del tejido pancreático aberrante, dando como resultado un cuadro de colecistitis en ausencia de colelitiasis, entre otras posibilidades. Debido a su escasa frecuencia como lesión sintomática, ni en los casos anteriores ni en el presente se planteó la posibilidad de una HP en el diagnóstico diferencial clínico. Es más, a pesar de la alta resolución de la ultrasonografía, ya ha sido indicado que esta técnica resulta inespecífica para lesiones murales vesiculares, y no permite diferenciar tejido heterotópico de pólipos de colesterol, adenomas o carcinomas (12).
Histológicamente, las HP se clasifican en cuatro categorías: 1) las que contienen todos los tipos celulares (heterotopia total), 2) aquellas que sólo contienen conductos (heterotopia canalicular), 3) las que únicamente presentan celularidad acinar (heterotopia exocrina) y, 4) aquellas compuestas solamente por islotes celulares (heterotopia endocrina) (13). En nuestro caso, el estudio histopatológico reveló la existencia de acinos, conductos e islotes celulares, correspondiendo por tanto a una heterotopia total, que es el tipo más usual de HP en esta localización (14). Aunque no llegamos a observar una conexión directa entre los conductos excretorios pancreáticos y la luz vesicular, la destrucción parcial o total de conductos excretores (provocando un vertido hacia el intersticio de la secreción acinar), y los fenómenos secundarios así desencadenados (inflamación, necrosis grasa y fibrosis), tanto lesionales como perilesionales, nos indican que esta lesión en el cuello vesicular fue la causa del cuadro de colecistitis acalculosa.
Finalmente, en cuanto al origen de la HP se han sugerido dos hipótesis. Una de ellas indica que este tejido se separa del páncreas principal durante la rotación embrionaria, y la otra que durante el crecimiento de la yema pancreática ventral, una parte se ve separada y transportada por el crecimiento longitudinal de los intestinos (1,8). Esta última explicaría los casos de HP en la vesícula biliar (5).
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Conclusiones
Como conclusión, la HP en vesícula biliar en una entidad muy poco frecuente y normalmente asintomática, pero que a veces puede causar clínica, fundamentalmente colecistitis. Por lo tanto, debe tenerse en cuenta en el diagnóstico diferencial, clínico y patológico, de aquellos pacientes que tienen enfermedad vesicular sintomática sin otros hallazgos específicos, antes de emitir un diagnóstico de idiopático o inespecífico.
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Agradecimientos
Este trabajo ha sido posible, en parte, gracias al Contrato de Investigación C.I.02020401 suscrito entre la Universidad de La Laguna y el Laboratorio González Santiago, y a la excelente labor técnica realizada por Negrín Mata CM y Lorenzo Santos T.
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Comentarios
- Ernesto Barrios Grillo (01/05/2007 17:31:48)
Los felicito, realmente este trabajo demuestra lo importante que resultan estos eventos.
Dr.Ernesto Barrios Grillo.Cuba
- JOSE LUIS CARRASCO (02/05/2007 10:43:12)
Gracias por su felicitación y apreciación del caso, Dr. Barrios
Dr. Jose Luis Carrasco. Tenerife. España.
- Margarita Amigo (03/05/2007 7:23:34)
Hola Maria Eugenia. Este trabajo tambien esta muy interesante y muy bien demostrado. Felicidades al colectivo.
- Pablo Raúl de Posada Jiménez (06/05/2007 4:10:45)
genial saber una vez más que no debemos hechar fuera de una lámina lo que se quite del cuerpo, ni justificar las colecistopatía crónicas litiásica como unicamente por cálculos, auque raro siempre existen otras cosas por conoce
- Pablo Raúl de Posada Jiménez (06/05/2007 4:10:52)
genial saber una vez más que no debemos hechar fuera de una lámina lo que se quite del cuerpo, ni justificar las colecistopatía crónicas litiásica como unicamente por cálculos, auque raro siempre existen otras cosas por conocer
- MARIA DOLORES ARIAS (16/05/2007 9:31:07)
Completo y bonito caso. Saludos.
- Marta Mayorga Fernández (30/05/2007 8:31:10)
Muy interesante y muy bien estudiado.
- Mario Miguel Morales Wong (30/05/2007 17:45:31)
es primera vez que leo de un caso como este, realmente interesante. saludos
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